Редкий случай воспалительной миофибробластической опухоли прямой кишки под маской болезни Крона у ребенка
- Авторы: Глушкова В.А.1, Щербакова О.В.2,3, Габрусская Т.В.1, Хабибуллина Л.Р.3, Подкаменев А.В.1, Передереев С.С.1
-
Учреждения:
- Санкт-Петербургский государственный педиатрический медицинский университет
- Федеральный научно-клинический центр детей и подростков
- Российский национальный исследовательский медицинский университет им. Н.И. Пирогова
- Выпуск: Том 15, № 1 (2025)
- Страницы: 109-117
- Раздел: Клинические случаи
- URL: https://journals.rcsi.science/2219-4061/article/view/312988
- DOI: https://doi.org/10.17816/psaic1891
- ID: 312988
Цитировать
Полный текст
Аннотация
Воспалительная миофибробластическая опухоль — это редкий тип мезенхимальных опухолей, преимущественно доброкачественных, с промежуточным биологическим потенциалом. В статье представлено описание клинического наблюдения успешного хирургического лечения ребенка с крайне редкой локализацией воспалительной миофибробластической опухоли в прямой кишке (четвертый случай в мировой литературе), изначально диагностированной как болезнь Крона. У девочки 4 лет с наличием диареи, крови и слизи в стуле при обследовании был выявлен эрозивный панколит и образование в прямой кишке, предположительно воспалительного генеза. После начала терапии месалазином отмечено улучшение состояния, но на контрольном эндоскопическом исследовании значимого изменения не выявлено. Терапия изменена на топические и системные препараты будесонида с положительным эффектом, но после отмены терапии глюкокортикостероидами у ребенка возобновились жалобы, появился лентовидный стул и болезненная дефекация. Высокие значения фекального кальпротектина отмечались в течение всего периода наблюдения. Состояние ребенка трактовалось как стриктурирующая форма болезни Крона. После начала анти-ФНО-терапии (инфликсимаб) состояние ребенка улучшилось, но выявлен рост образования в прямой кишке и прогрессирование стеноза в анальном канале. Принято решение о резекции прямой кишки с образованием. Патоморфологическое исследование установило генез образования как воспалительная миофибробластическая опухоль. Учитывая схожесть клинико-лабораторных и инструментальных проявлений воспалительной миофибробластической опухоли с болезнью Крона толстой кишки, возможны сложности при дифференциальной диагностике, приводящие к задержке верификации диагноза. В представленном клиническом наблюдении ребенку с воспалительной миофибробластической опухолью крайне редкой локализации удалось выполнить радикальную операцию с хорошими отдаленными результатами.
зологии в детском возрасте.
Ключевые слова
Полный текст
Открыть статью на сайте журналаОб авторах
Виктория Александровна Глушкова
Санкт-Петербургский государственный педиатрический медицинский университет
Автор, ответственный за переписку.
Email: pedsurgspb@yandex.ru
ORCID iD: 0009-0002-4768-1539
SPIN-код: 8703-3966
Россия, Санкт-Петербург
Ольга Вячеславовна Щербакова
Федеральный научно-клинический центр детей и подростков; Российский национальный исследовательский медицинский университет им. Н.И. Пирогова
Email: Shcherbakovaov@kidsfmba.ru
ORCID iD: 0000-0002-8514-3080
SPIN-код: 3478-8606
Российская детская клиническая больница, д-р мед. наук
Россия, Москва; МоскваТатьяна Викторовна Габрусская
Санкт-Петербургский государственный педиатрический медицинский университет
Email: tatyanagabrusskaya@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0002-7931-2263
SPIN-код: 2853-5956
канд. мед. наук, доцент
Россия, Санкт-ПетербургЛинара Радиковна Хабибуллина
Российский национальный исследовательский медицинский университет им. Н.И. Пирогова
Email: Habibull.lin@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0002-1515-0699
SPIN-код: 7241-8029
Российская детская клиническая больница
Россия, МоскваАлексей Владимирович Подкаменев
Санкт-Петербургский государственный педиатрический медицинский университет
Email: av.podkamenev@gpmu.org
ORCID iD: 0000-0001-6006-9112
SPIN-код: 7052-0205
д-р мед. наук, доцент
Россия, Санкт-ПетербургСергей Сергеевич Передереев
Санкт-Петербургский государственный педиатрический медицинский университет
Email: speredereev@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0002-9380-8150
SPIN-код: 6046-6407
канд. мед. наук
Россия, Санкт-ПетербургСписок литературы
- Suleymanova AM, Kachanov DYu, Imyanitov EN, et al. Inflammatory myofibroblastic tumors in children: literature review. Russ J Pediatr Hematol Oncol. 2020;7(2):64015–77. doi: 10.21682/2311-1267-2020-7-2-64-77 EDN: CSEPBX
- Da M, Qian B, Mo X, et al. Inflammatory myofibroblastic tumors in children: a clinical retrospective study on 19 cases. Front Pediatr. 2021;9. doi: 10.3389/fped.2021.543078 EDN: CGUBLK
- Lopez-Nunez O, John I, Panasiti RN, et al. Infantile inflammatory myofibroblastic tumors: clinicopathological and molecular characterization of 12 cases. Mod Pathol. 2020;33(4):576–590. doi: 10.1038/s41379-019-0406-6 EDN: NVFBHS
- Sbaraglia M, Bellan E, Dei Tos AP. The 2020 WHO Classification of Soft Tissue Tumours: news and perspectives. Pathologica. 2020;113(2):70–84. doi: 10.32074/1591-951X-213 EDN: AJSBLT
- Soyer T, Talim B, Karnak İ, et al. Surgical treatment of childhood inflammatory myofibroblastic tumors. Eur J Pediatr Surg. 2017;27(04):319–323. doi: 10.1055/s-0036-1593380
- Kovach SJ, Fischer AC, Katzman PJ, et al. Inflammatory myofibroblastic tumors. J Surg Oncol. 2006;94(5):385–391. doi: 10.1002/jso.20516
- Mahajan P, Casanova M, Ferrari A, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor: molecular landscape, targeted therapeutics, and remaining challenges. Curr Probl Cancer. 2021;45(4):100768. doi: 10.1016/j.currproblcancer.2021.100768 EDN: LSKGIA
- Coffin CM, Watterson J, Priest JR, Dehner LP. Extrapulmonary inflammatory myofibroblastic tumor (inflammatory pseudotumor) a clinicopathologic and immunohistochemical study of 84 cases. Am J Surg Pathol. 1995;19(8):859–872. doi: 10.1097/00000478-199508000-00001
- Dalton BGA, Thomas PG, Sharp NE, et al. Inflammatory myofibroblastic tumors in children. J Pediatr Surg. 2016;51(4):541–544. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2015.11.015
- Chmiel P, Słowikowska A, Banaszek Ł, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor from molecular diagnostics to current treatment. Oncol Res. 2024;32(7):1141–1162. doi: 10.32604/or.2024.050350
- Karaisli S, Kamer E, Ekinci N, et al. Inflammatory myofibroblastic tumour of the colon: 2 case reports and a comprehensive review of the literature. Int J Colorectal Dis. 2020;35(5):947–958. doi: 10.1007/s00384-020-03522-0 EDN: YSLWHQ
- Zhou X, Luo C, Lv S, Gan M. Inflammatory myofibroblastic tumor of the rectum in a 13-month-old girl: a case report. J Pediatr Surg. 2011;46(7):e1–e4. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2011.03.011
- Oh HH, Joo YE. Rectal inflammatory myofibroblastic tumor: Case report and literature review. Medicine (Baltimore). 2021;100(33): e27008. doi: 10.1097/MD.0000000000027008 EDN: NXSKBC
- Rich BS, Fishbein J, Lautz T, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor: a multi-institutional study from the pediatric surgical oncology research collaborative. Int J Cancer. 2022;151(7):1059–1067. doi: 10.1002/ijc.34132 EDN: GUXFVK
- Karnak İ, Şenocak ME, Ciftci AO, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor in children: Diagnosis and treatment. J Pediatr Surg. 2001;36(6):908–912. doi: 10.1053/jpsu.2001.23970
- Wang QA, Chen HW, Wu RC, Wu CE. Update of diagnosis and targeted therapy for Alk+ inflammation myofibroblastic tumor. Curr Treat Options Oncol. 2023;24(12):1683–1702. doi: 10.1007/s11864-023-01144-6 EDN: DQYGZO
- Kornienko EA, Khavkin AI, Fedulova EN, et al. Draft recommendations of the Russian society of pediatric gastroenterology, hepatology and nutrition on diagnosis and treatment of Crohn’s disease in children. Experimental and Clinical Gastroenterology. 2019;(11(171)):100–134. doi: 10.31146/1682-8658-ecg-171-11-100-134 EDN: CFTALD
Дополнительные файлы
