Pathogenetic phenotypes of bone cement implantation syndrome in pediatric oncology patients: Case reports

Cover Page

Cite item

Abstract

Bone cement implantation syndrome in pediatric oncology patients remains poorly understood. A multimodal pathogenetic model determines the existence of two distinct clinical and pathophysiological phenotypes of this condition: the anaphylactic phenotype (distributive shock) and the embolic phenotype (obstructive shock). Both phenotypes are associated with coagulopathy, with thrombotic catastrophes representing their most severe manifestation. The pathways of thrombotic complications depend on the clinical and pathophysiological phenotype of this critical condition: in anaphylactic bone cement implantation syndrome, they are primarily driven by microthrombogenesis, whereas in embolic bone cement implantation syndrome, both microthrombogenesis and fibrinogenesis contribute to thrombosis. In the first clinical case, bone cement implantation syndrome developed through an anaphylactic mechanism. A boy with femoral osteosarcoma underwent bone cement spacer implantation following tumor resection. We assume that sensitization occurred during this period. This is supported by the presence of a periosteal reaction in the upper third of the right femur, as revealed by computed tomography (CT). During knee endoprosthesis implantation, the patient developed severe hemodynamic instability, cardiac rhythm disturbances, and oxygenation impairment. Despite the characteristic microthrombogenesis mechanism of this pathophysiological phenotype, multiorgan failure and life-threatening thrombotic complications were successfully averted due to effective anti-shock measures and early initiation of heparin therapy. Second clinical case illustrates the embolic phenotype of bone cement implantation syndrome. A boy with tibial osteosarcoma experienced hypotension, tachyarrhythmia, desaturation, and hypocapnia following bone cement application during endoprosthetic surgery. Postoperatively, desaturation persisted. CT revealed a mural defect in the left pulmonary artery and segmental obstructions in multiple branches of both lungs, along with elevated D-dimer levels and echocardiographic evidence of increased right heart pressure. By postoperative day 20, oxygen saturation normalized (the patient was breathing ambient air). CT imaging showed resolution of the filling defect in the left pulmonary artery; however, signs of segmental pulmonary artery obstruction remained in the upper and middle lobes of the right lung and the lower lobe of the left lung. Thus, the hemodynamic catastrophe in the embolic phenotype of bone cement implantation syndrome represents a classic presentation of obstructive shock with subsequent thrombotic complications, driven by the combined mechanisms of microthrombogenesis and fibrinogenesis. The proposed pathogenetic phenotyping of bone cement implantation syndrome allows for a targeted approach to the prevention and treatment of hemodynamic and thrombotic complications in affected patients. This approach appears to be relevant and has the potential to reduce the incidence of adverse outcomes and complications.

About the authors

Nikolai P. Leonov

Dmitry Rogachev National Medical Research Center of Pediatric Hematology, Oncology and Immunology

Author for correspondence.
Email: NikoLeonov@ya.ru
ORCID iD: 0000-0002-4364-8937
SPIN-code: 2128-9110

MD, Cand. Sci. (Medicine)

Russian Federation, Moscow

Viktoria A. Leonova

Dmitry Rogachev National Medical Research Center of Pediatric Hematology, Oncology and Immunology

Email: NikoLeonov@ya.ru
ORCID iD: 0009-0008-7200-8278
Russian Federation, Moscow

Vladislav V. Schukin

Dmitry Rogachev National Medical Research Center of Pediatric Hematology, Oncology and Immunology

Email: schukin.vv@ya.ru
ORCID iD: 0000-0002-7945-2565
SPIN-code: 4572-8611

MD, Cand. Sci. (Medicine)

Russian Federation, Moscow

Alexey P. Shcherbakov

Dmitry Rogachev National Medical Research Center of Pediatric Hematology, Oncology and Immunology

Email: alexey.shcherbakov@dgoi.ru
ORCID iD: 0000-0001-8129-0545
Russian Federation, Moscow

Pavel G. Madonov

Novosibirsk State Medical University

Email: pmadonov@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0002-1093-8938
SPIN-code: 9457-4580

MD, Dr. Sci. (Medicine), Professor

Russian Federation, Novosibirsk

Vladimir V. Lazarev

Dmitry Rogachev National Medical Research Center of Pediatric Hematology, Oncology and Immunology; Pirogov Russian National Research Medical University

Email: lazarev_vv@inbox.ru
ORCID iD: 0000-0001-8417-3555
SPIN-code: 4414-0677

MD, Dr. Sci. (Medicine), Professor

Russian Federation, Moscow; Moscow

Elena A. Spiridonova

Russian University of Medicine; Federal Research and Clinical Center of Intensive Care Medicine and Rehabilitology

Email: spiridonova.e.a@gmail.com
ORCID iD: 0000-0002-5230-5725
SPIN-code: 1729-8002

MD, Dr. Sci. (Medicine), Professor

Russian Federation, Moscow; Moscow

Nikolai S. Grachev

Dmitry Rogachev National Medical Research Center of Pediatric Hematology, Oncology and Immunology

Email: nick-grachev@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0002-4451-3233
SPIN-code: 2836-2349

MD, Dr. Sci. (Medicine)

Russian Federation, Moscow

References

  1. Vaishya R, Chauhan M, Vaish A. Bone cement. J Clin Orthop Trauma. 2013;4(4):157–163. doi: 10.1016/j.jcot.2013.11.005
  2. Bonfait H, Delaunay C, De Thomasson E, et al. Bone cement implantation syndrome in hip arthroplasty: Frequency, severity and prevention. Orthop Traumatol Surg Res. 2022;108(2):103139. doi: 10.1016/j.otsr.2021.103139 EDN: VLXUNG
  3. Al-Husinat L, Jouryyeh B, Al Sharie S, et al. Bone cement and its anesthetic complications: a narrative review. J Clin Med. 2023;12(6):2105. doi: 10.3390/jcm12062105 EDN: FYOEKP
  4. Schwarzkopf E, Sachdev R, Flynn J, et al. Occurrence, risk factors, and outcomes of bone cement implantation syndrome after hemi and total hip arthroplasty in cancer patients. J Surg Oncol. 2019;120(6):1008–1015. doi: 10.1002/jso.25675
  5. Yang TH, Yang RS, Lin CP, et al. Bone cement implantation syndrome in bone tumor surgeries: incidence, risk factors, and clinical experience. Orthop Surg. 2021;13(1):109–115. doi: 10.1111/os.12842 EDN: WFRYVE
  6. Donaldson AJ, Thomson HE, Harper NJ, et al. Bone cement implantation syndrome. Br J Anaesth. 2009;102(1):12–22. doi: 10.1093/bja/aen328
  7. Kalra A, Sharma A, Palaniswamy C, et al. Diagnosis and management of bone cement implantation syndrome: case report and brief review. Am J Ther. 2013;20(1):121–125. doi: 10.1097/MJT.0b013e31820b3de3
  8. Segerstad MHA. The bone cement implantation syndrome — epidemiology, pathophysiology and prevention [Doctoral thesis]. University of Gothenburg: Sweden; 2019. Available from: https://gupea.ub.gu.se/handle/2077/60777
  9. Chang JC. Disseminated intravascular coagulation: new identity as endotheliopathy-associated vascular microthrombotic disease based on in vivo hemostasis and endothelial molecular pathogenesis. Thrombosis J. 2020;18(1):1–21. doi: 10.1186/s12959-020-00231-0 EDN: KLNHDV
  10. Dahl OE, Pripp AH, Jaradeh M, et al. The bone cement hypercoagulation syndrome: pathophysiology, mortality, and prevention. Clin Appl Thromb Hemost. 2023;29. doi: 10.1177/10760296231198036 EDN: VYMNRA
  11. Reber LL, Hernandez JD, Galli SJ. The pathophysiology of anaphylaxis. J Allergy Clin Immunol. 2017;140(2):335–348. doi: 10.1016/j.jaci.2017.06.003
  12. Abbas M, Moussa M, Akel H. Type I hypersensitivity reaction. In: StatPearls. Treasure Island (FL): StatPearls Publishing; 2023.
  13. García-Mansilla A, Castro Lalín A, Holc F, et al. Intraoperative unfractionated heparin before femoral component cementation should be avoided in femoral neck fracture treated with hybrid total hip arthroplasty. Eur J Orthop Surg Traumatol. 2023;33(6):2547–2554. doi: 10.1007/s00590-023-03472-7 EDN: UTWZVN
  14. Hitti WA, Wali RK, Weinman EJ, et al. Cholesterol embolization syndrome induced by thrombolytic therapy. Am J Cardiovasc Drugs. 2008;8(1):27–34. doi: 10.2165/00129784-200808010-00004 EDN: LLJGUK
  15. Berkun Y, Haviv YS, Schwartz LB, et al. Heparin-induced recurrent anaphylaxis. Clin Exp Allergy. 2004;34(12):1916–1918. doi: 10.1111/j.1365-2222.2004.02129.x

Supplementary files

Supplementary Files
Action
1. JATS XML
2. Fig. 1. Pathogenetic phenotyping of bone cement implantation syndrome.

Download (321KB)
3. Fig. 2. Comparison of computed tomographic pulmonary angiography images before (a) and after surgery (b). Arrow indicates the segmental branch of the left pulmonary artery without a filling defect and with a filling defect following pulmonary embolism.

Download (153KB)

Согласие на обработку персональных данных с помощью сервиса «Яндекс.Метрика»

1. Я (далее – «Пользователь» или «Субъект персональных данных»), осуществляя использование сайта https://journals.rcsi.science/ (далее – «Сайт»), подтверждая свою полную дееспособность даю согласие на обработку персональных данных с использованием средств автоматизации Оператору - федеральному государственному бюджетному учреждению «Российский центр научной информации» (РЦНИ), далее – «Оператор», расположенному по адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А, со следующими условиями.

2. Категории обрабатываемых данных: файлы «cookies» (куки-файлы). Файлы «cookie» – это небольшой текстовый файл, который веб-сервер может хранить в браузере Пользователя. Данные файлы веб-сервер загружает на устройство Пользователя при посещении им Сайта. При каждом следующем посещении Пользователем Сайта «cookie» файлы отправляются на Сайт Оператора. Данные файлы позволяют Сайту распознавать устройство Пользователя. Содержимое такого файла может как относиться, так и не относиться к персональным данным, в зависимости от того, содержит ли такой файл персональные данные или содержит обезличенные технические данные.

3. Цель обработки персональных данных: анализ пользовательской активности с помощью сервиса «Яндекс.Метрика».

4. Категории субъектов персональных данных: все Пользователи Сайта, которые дали согласие на обработку файлов «cookie».

5. Способы обработки: сбор, запись, систематизация, накопление, хранение, уточнение (обновление, изменение), извлечение, использование, передача (доступ, предоставление), блокирование, удаление, уничтожение персональных данных.

6. Срок обработки и хранения: до получения от Субъекта персональных данных требования о прекращении обработки/отзыва согласия.

7. Способ отзыва: заявление об отзыве в письменном виде путём его направления на адрес электронной почты Оператора: info@rcsi.science или путем письменного обращения по юридическому адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А

8. Субъект персональных данных вправе запретить своему оборудованию прием этих данных или ограничить прием этих данных. При отказе от получения таких данных или при ограничении приема данных некоторые функции Сайта могут работать некорректно. Субъект персональных данных обязуется сам настроить свое оборудование таким способом, чтобы оно обеспечивало адекватный его желаниям режим работы и уровень защиты данных файлов «cookie», Оператор не предоставляет технологических и правовых консультаций на темы подобного характера.

9. Порядок уничтожения персональных данных при достижении цели их обработки или при наступлении иных законных оснований определяется Оператором в соответствии с законодательством Российской Федерации.

10. Я согласен/согласна квалифицировать в качестве своей простой электронной подписи под настоящим Согласием и под Политикой обработки персональных данных выполнение мною следующего действия на сайте: https://journals.rcsi.science/ нажатие мною на интерфейсе с текстом: «Сайт использует сервис «Яндекс.Метрика» (который использует файлы «cookie») на элемент с текстом «Принять и продолжить».