Нейроэндокринная опухоль тимуса с эктопической продукцией адренокортикотропного гормона у ребенка 13 лет. Клинический случай, 5-летнее наблюдение

Обложка

Цитировать

Полный текст

Аннотация

Нейроэндокринные опухоли (НЭО) тимуса встречаются крайне редко и обычно ассоциированы с достаточно агрессивным течением и частым метастазированием, а те, которые характеризуются гиперсекрецией гормонов, в частности адренокортикотропного гормона (АКТГ), имеют худший прогноз. Большинство из них экспрессируют рецепторы к соматостатину, что позволяет использовать соматостатин-рецепторную сцинтиграфию и однофотонную эмиссионную компьютерную томографию с рентгеновской компьютерной томографией или позитронно-эмиссионную томографию с рентгеновской компьютерной томографией с 68Ga-меченными пептидами для топической диагностики этих опухолей и оценки распространенности заболевания. Единственным радикальным методом лечения НЭО тимуса является хирургическое удаление (макроскопически-полная резекция) первичной опухоли. На настоящий момент отсутствуют однозначные данные в пользу необходимости проведения адъювантной терапии и ее эффективности. Нами представлен клинический случай пациента детского возраста с атипичным карциноидом тимуса G2 и эктопической продукцией АКТГ. Локализация опухоли верифицирована с помощью соматостатин-рецепторной сцинтиграфии всего тела с 111In-DTPA-octreotide (Octreoscan). Пациенту проведено хирургическое лечение с наступлением ремиссии гиперкортицизма без проведения адъювантной химиотерапии. Рецидив с повторным развитием АКТГ-эктопического синдрома выявлен спустя 67 мес. наблюдения.

Об авторах

Константин Юрьевич Слащук

ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии» Минздрава России

Email: slashuk911@gmail.com
ORCID iD: 0000-0002-3220-2438
SPIN-код: 3079-8033

кандидат мед. наук, ст. науч. сотр., врач-онколог, эндокринолог отд-ния радионуклидной терапии

Россия, Москва

Мария Валентиновна Рейнберг

ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии» Минздрава России

Email: e.bazarova.bq@gmail.com
ORCID iD: 0009-0002-1632-2197

врач-эндокринолог, аспирант

Россия, Москва

Екатерина Александровна Базарова

ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии» Минздрава России

Автор, ответственный за переписку.
Email: e.bazarova.bq@gmail.com
ORCID iD: 0009-0009-7608-4726

врач-эндокринолог

Россия, Москва

Мария Андреевна Карева

ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии» Минздрава России

Email: i_marusya@mail.ru
ORCID iD: 0000-0003-1320-6561
SPIN-код: 5089-0310

доктор мед. наук

Россия, Москва

Елена Георгиевна Пржиялковская

ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии» Минздрава России

Email: e.bazarova.bq@gmail.com
ORCID iD: 0000-0001-9119-2447
SPIN-код: 9309-3256

кандидат мед. наук, доц., врач-эндокринолог, ст. науч. сотр., зав. отделением нейроэндокринологии

Россия, Москва

Михаил Владимирович Дегтярев

ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии» Минздрава России

Email: germed@mail.ru
ORCID iD: 0000-0001-5652-2607
SPIN-код: 7725-7831

врач-радиолог, зав. отделением радионуклидной диагностики

Россия, Москва

Олег Валентинович Пикин

Московский научно-исследовательский онкологический институт им. П.А. Герцена – филиал ФГБУ «НМИЦ радиологии» Минздрава России

Email: e.bazarova.bq@gmail.com
ORCID iD: 0000-0001-6871-6804
SPIN-код: 2381-5969

доктор мед. наук, зав. торакальным хирургическим отделением

Россия, Москва

Список литературы

  1. Taal BG, Visser O. Epidemiology of neuroendocrine tumours. Neuroendocrinology. 2004;80(Suppl. 1):3-7. doi: 10.1159/000080731
  2. Yao JC, Hassan M, Phan A, et al. One hundred years after “carcinoid”: Epidemiology of and prognostic factors for neuroendocrine tumors in 35,825 cases in the United States. J Clin Oncol. 2008;26(18):3063-72. doi: 10.1200/JCO.2007.15.4377
  3. Gaur P, Leary C, Yao JC. Thymic neuroendocrine tumors: A SEER database analysis of 160 patients. Ann Surg. 2010;251(6):1117-21. doi: 10.1097/SLA.0b013e3181dd4ec4
  4. Thakker RV, Newey PJ, Walls GV, et al. Clinical practice guidelines for multiple endocrine neoplasia type 1 (MEN1). J Clin Endocrinol Metab. 2012;97(9):2990-3011. doi: 10.1210/jc.2012-1230
  5. Jia R, Sulentic P, Xu JM, et al. Thymic neuroendocrine neoplasms: Biological behaviour and therapy. Neuroendocrinology. 2017;105(2):105-14. doi: 10.1159/000472255
  6. Sathyakumar S, Paul TV, Asha HS, et al. Ectopic Cushing syndrome: A 10-year experience from a tertiary care center in Southern India. Endocr Pract. 2017;23(8):907-14. doi: 10.4158/EP161677
  7. Neary NM, Lopez-Chavez A, Abel BS, et al. Neuroendocrine ACTH-producing tumor of the thymus – Experience with 12 patients over 25 years. J Clin Endocrinol Metab. 2012;97(7):2223-30. doi: 10.1210/jc.2011-3355
  8. Alexandraki KI, Grossman AB. The ectopic ACTH syndrome. Rev Endocr Metab Disord. 2010;11(2):117-26. doi: 10.1007/s11154-010-9139-z
  9. Баранова О.Д., Румянцев П.О., Слащук К.Ю., Петров Л.О. Радионуклидная визуализация и терапия у пациентов с нейроэндокринными опухолями. Эндокринная хирургия. 2018;11(4):178-90 [Baranova OD, Roumiantsev PO, Slashchuk KY, Petrov LO. Radionuclide imaging and therapy in patients with neuroendocrine tumors. Endocrine Surgery. 2017;11(4):178-90 (in Russian)]. doi: 10.14341/serg9572
  10. Moran CA, Suster S. Neuroendocrine carcinomas (carcinoid tumor) of the thymus: A clinicopathologic analysis of 80 cases. Am J Clin Pathol. 2000;114(1):100-10. doi: 10.1309/3PDN-PMT5-EQTM-H0CD
  11. Shah MH, Goldner WS, Benson AB, et al. Neuroendocrine and adrenal tumors, version 2.2021. JNCCN J Natl Compr Cancer Netw. 2021;19(7):839-67. doi: 10.6004/jnccn.2021.0032
  12. Ose N, Maeda H, Inoue M, et al. Results of treatment for thymic neuroendocrine tumours: multicentre clinicopathological study. Interact Cardiovasc Thorac Surg. 2018;26(1):18-24. doi: 10.1093/icvts/ivx265
  13. Wick MR, Scheithauer BW, Weiland LH, et al. Primary thymic carcinomas. Am J Surg Pathol. 1982;6(7):613-30. doi: 10.1097/00000478-198210000-00003
  14. Lau J, Ioan Cvasciuc T, Simpson D, et al. Continuing challenges of primary neuroendocrine tumours of the thymus: A concisereview. Eur J Surg Oncol. 2022;48(12):2360-8. doi: 10.1016/j.ejso.2022.07.017
  15. Lang M, Hackert T, Anamaterou C. Long-term effect of everolimus in recurrent thymic neuroendocrine neoplasia. Clin Endocrinol (Oxf). 2021;95(5):744-51. doi: 10.1111/cen.14572
  16. Yliaska I, Tokola H, Ebeling T, et al. Thymic neuroendocrine tumors in patients with multiple endocrine neoplasia type 1. Endocrine. 2022;77(3):527-37. doi: 10.1007/s12020-022-03099-4
  17. Kulke MH, Lenz HJ, Meropol NJ, et al. Activity of sunitinib in patients with advanced neuroendocrine tumors. J Clin Oncol. 2008;26(20):3403-10. doi: 10.1200/JCO.2007.15.9020
  18. Pulido GE, Castellano DE, Garcia-Carbonero R, et al. PAZONET: Results of a phase II trial of pazopanib as a sequencing treatment in progressive metastatic neuroendocrine tumors (NETs) patients (pts), on behalf of the Spanish task force for NETs (GETNE) – NCT01280201. J Clin Oncol. 2012;30(15 Suppl.):4119. doi: 10.1200/jco.2012.30.15_suppl.4119
  19. Wang S, Gu Z, Zhu L, et al. Genetic insights into thymic carcinomas and thymic neuroendocrine neoplasms denote prognosis signatures and pathways. Chin Med J (Engl). 2023;136(22):2712-21. doi: 10.1097/CM9.0000000000002852
  20. Barroso-Sousa R, Lerario AM, Evangelista J, et al. Complete resolution of hypercortisolism with sorafenib in a patient with advanced medullary thyroid carcinoma and ectopic ACTH (adrenocorticotropic hormone) syndrome. Thyroid. 2014;24(6)1062-6. doi: 10.1089/thy.2013.0571
  21. Miyata R, Hamaji M, Omasa M, et al. The treatment and survival of patients with postoperative recurrent thymic carcinoma and neuroendocrine carcinoma: a multicenter retrospective study. Surg Today. 2021;51(4):502-10. doi: 10.1007/s00595-020-02102-7
  22. Girard N. Neuroendocrine tumors of the thymus: The oncologist point of view. J Thorac Dis. 2017;9(Suppl. 15):S1491-500. doi: 10.21037/jtd.2017.08.18

Дополнительные файлы

Доп. файлы
Действие
1. JATS XML
Скачать
2. Рис. 1. СРС и однофотонная эмиссионная КТ с рентгеновской компьютерной томографией с 111In-DTPA-octreotide (Octreoscan).Образование тимуса с признаками накопления РФЛП (стрелка).

Скачать (245KB)
Метаданные
3. Рис. 2. ПЭТ/КТ с 68Ga-DOTA-TATE. Рецидив НЭО тимуса, образования с признаками накопления РФЛП (стрелка). Один из очагов (b) – без признаков накопления РФЛП (стрелка).

Скачать (58KB)
Метаданные

© ООО "Консилиум Медикум", 2024

Creative Commons License
Эта статья доступна по лицензии Creative Commons Attribution-NonCommercial-ShareAlike 4.0 International License.
 


Согласие на обработку персональных данных с помощью сервиса «Яндекс.Метрика»

1. Я (далее – «Пользователь» или «Субъект персональных данных»), осуществляя использование сайта https://journals.rcsi.science/ (далее – «Сайт»), подтверждая свою полную дееспособность даю согласие на обработку персональных данных с использованием средств автоматизации Оператору - федеральному государственному бюджетному учреждению «Российский центр научной информации» (РЦНИ), далее – «Оператор», расположенному по адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А, со следующими условиями.

2. Категории обрабатываемых данных: файлы «cookies» (куки-файлы). Файлы «cookie» – это небольшой текстовый файл, который веб-сервер может хранить в браузере Пользователя. Данные файлы веб-сервер загружает на устройство Пользователя при посещении им Сайта. При каждом следующем посещении Пользователем Сайта «cookie» файлы отправляются на Сайт Оператора. Данные файлы позволяют Сайту распознавать устройство Пользователя. Содержимое такого файла может как относиться, так и не относиться к персональным данным, в зависимости от того, содержит ли такой файл персональные данные или содержит обезличенные технические данные.

3. Цель обработки персональных данных: анализ пользовательской активности с помощью сервиса «Яндекс.Метрика».

4. Категории субъектов персональных данных: все Пользователи Сайта, которые дали согласие на обработку файлов «cookie».

5. Способы обработки: сбор, запись, систематизация, накопление, хранение, уточнение (обновление, изменение), извлечение, использование, передача (доступ, предоставление), блокирование, удаление, уничтожение персональных данных.

6. Срок обработки и хранения: до получения от Субъекта персональных данных требования о прекращении обработки/отзыва согласия.

7. Способ отзыва: заявление об отзыве в письменном виде путём его направления на адрес электронной почты Оператора: info@rcsi.science или путем письменного обращения по юридическому адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А

8. Субъект персональных данных вправе запретить своему оборудованию прием этих данных или ограничить прием этих данных. При отказе от получения таких данных или при ограничении приема данных некоторые функции Сайта могут работать некорректно. Субъект персональных данных обязуется сам настроить свое оборудование таким способом, чтобы оно обеспечивало адекватный его желаниям режим работы и уровень защиты данных файлов «cookie», Оператор не предоставляет технологических и правовых консультаций на темы подобного характера.

9. Порядок уничтожения персональных данных при достижении цели их обработки или при наступлении иных законных оснований определяется Оператором в соответствии с законодательством Российской Федерации.

10. Я согласен/согласна квалифицировать в качестве своей простой электронной подписи под настоящим Согласием и под Политикой обработки персональных данных выполнение мною следующего действия на сайте: https://journals.rcsi.science/ нажатие мною на интерфейсе с текстом: «Сайт использует сервис «Яндекс.Метрика» (который использует файлы «cookie») на элемент с текстом «Принять и продолжить».