Нейроэндокринная опухоль тимуса с эктопической продукцией адренокортикотропного гормона у ребенка 13 лет. Клинический случай, 5-летнее наблюдение
- Авторы: Слащук К.Ю.1, Рейнберг М.В.1, Базарова Е.А.1, Карева М.А.1, Пржиялковская Е.Г.1, Дегтярев М.В.1, Пикин О.В.2
-
Учреждения:
- ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии» Минздрава России
- Московский научно-исследовательский онкологический институт им. П.А. Герцена – филиал ФГБУ «НМИЦ радиологии» Минздрава России
- Выпуск: Том 26, № 1 (2024)
- Страницы: 106-111
- Раздел: Статьи
- URL: https://journals.rcsi.science/1815-1434/article/view/258581
- DOI: https://doi.org/10.26442/18151434.2024.1.202616
- ID: 258581
Цитировать
Полный текст
Аннотация
Нейроэндокринные опухоли (НЭО) тимуса встречаются крайне редко и обычно ассоциированы с достаточно агрессивным течением и частым метастазированием, а те, которые характеризуются гиперсекрецией гормонов, в частности адренокортикотропного гормона (АКТГ), имеют худший прогноз. Большинство из них экспрессируют рецепторы к соматостатину, что позволяет использовать соматостатин-рецепторную сцинтиграфию и однофотонную эмиссионную компьютерную томографию с рентгеновской компьютерной томографией или позитронно-эмиссионную томографию с рентгеновской компьютерной томографией с 68Ga-меченными пептидами для топической диагностики этих опухолей и оценки распространенности заболевания. Единственным радикальным методом лечения НЭО тимуса является хирургическое удаление (макроскопически-полная резекция) первичной опухоли. На настоящий момент отсутствуют однозначные данные в пользу необходимости проведения адъювантной терапии и ее эффективности. Нами представлен клинический случай пациента детского возраста с атипичным карциноидом тимуса G2 и эктопической продукцией АКТГ. Локализация опухоли верифицирована с помощью соматостатин-рецепторной сцинтиграфии всего тела с 111In-DTPA-octreotide (Octreoscan). Пациенту проведено хирургическое лечение с наступлением ремиссии гиперкортицизма без проведения адъювантной химиотерапии. Рецидив с повторным развитием АКТГ-эктопического синдрома выявлен спустя 67 мес. наблюдения.
Полный текст
Открыть статью на сайте журналаОб авторах
Константин Юрьевич Слащук
ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии» Минздрава России
Email: slashuk911@gmail.com
ORCID iD: 0000-0002-3220-2438
SPIN-код: 3079-8033
кандидат мед. наук, ст. науч. сотр., врач-онколог, эндокринолог отд-ния радионуклидной терапии
Россия, МоскваМария Валентиновна Рейнберг
ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии» Минздрава России
Email: e.bazarova.bq@gmail.com
ORCID iD: 0009-0002-1632-2197
врач-эндокринолог, аспирант
Россия, МоскваЕкатерина Александровна Базарова
ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии» Минздрава России
Автор, ответственный за переписку.
Email: e.bazarova.bq@gmail.com
ORCID iD: 0009-0009-7608-4726
врач-эндокринолог
Россия, МоскваМария Андреевна Карева
ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии» Минздрава России
Email: i_marusya@mail.ru
ORCID iD: 0000-0003-1320-6561
SPIN-код: 5089-0310
доктор мед. наук
Россия, МоскваЕлена Георгиевна Пржиялковская
ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии» Минздрава России
Email: e.bazarova.bq@gmail.com
ORCID iD: 0000-0001-9119-2447
SPIN-код: 9309-3256
кандидат мед. наук, доц., врач-эндокринолог, ст. науч. сотр., зав. отделением нейроэндокринологии
Россия, МоскваМихаил Владимирович Дегтярев
ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр эндокринологии» Минздрава России
Email: germed@mail.ru
ORCID iD: 0000-0001-5652-2607
SPIN-код: 7725-7831
врач-радиолог, зав. отделением радионуклидной диагностики
Россия, МоскваОлег Валентинович Пикин
Московский научно-исследовательский онкологический институт им. П.А. Герцена – филиал ФГБУ «НМИЦ радиологии» Минздрава России
Email: e.bazarova.bq@gmail.com
ORCID iD: 0000-0001-6871-6804
SPIN-код: 2381-5969
доктор мед. наук, зав. торакальным хирургическим отделением
Россия, МоскваСписок литературы
- Taal BG, Visser O. Epidemiology of neuroendocrine tumours. Neuroendocrinology. 2004;80(Suppl. 1):3-7. doi: 10.1159/000080731
- Yao JC, Hassan M, Phan A, et al. One hundred years after “carcinoid”: Epidemiology of and prognostic factors for neuroendocrine tumors in 35,825 cases in the United States. J Clin Oncol. 2008;26(18):3063-72. doi: 10.1200/JCO.2007.15.4377
- Gaur P, Leary C, Yao JC. Thymic neuroendocrine tumors: A SEER database analysis of 160 patients. Ann Surg. 2010;251(6):1117-21. doi: 10.1097/SLA.0b013e3181dd4ec4
- Thakker RV, Newey PJ, Walls GV, et al. Clinical practice guidelines for multiple endocrine neoplasia type 1 (MEN1). J Clin Endocrinol Metab. 2012;97(9):2990-3011. doi: 10.1210/jc.2012-1230
- Jia R, Sulentic P, Xu JM, et al. Thymic neuroendocrine neoplasms: Biological behaviour and therapy. Neuroendocrinology. 2017;105(2):105-14. doi: 10.1159/000472255
- Sathyakumar S, Paul TV, Asha HS, et al. Ectopic Cushing syndrome: A 10-year experience from a tertiary care center in Southern India. Endocr Pract. 2017;23(8):907-14. doi: 10.4158/EP161677
- Neary NM, Lopez-Chavez A, Abel BS, et al. Neuroendocrine ACTH-producing tumor of the thymus – Experience with 12 patients over 25 years. J Clin Endocrinol Metab. 2012;97(7):2223-30. doi: 10.1210/jc.2011-3355
- Alexandraki KI, Grossman AB. The ectopic ACTH syndrome. Rev Endocr Metab Disord. 2010;11(2):117-26. doi: 10.1007/s11154-010-9139-z
- Баранова О.Д., Румянцев П.О., Слащук К.Ю., Петров Л.О. Радионуклидная визуализация и терапия у пациентов с нейроэндокринными опухолями. Эндокринная хирургия. 2018;11(4):178-90 [Baranova OD, Roumiantsev PO, Slashchuk KY, Petrov LO. Radionuclide imaging and therapy in patients with neuroendocrine tumors. Endocrine Surgery. 2017;11(4):178-90 (in Russian)]. doi: 10.14341/serg9572
- Moran CA, Suster S. Neuroendocrine carcinomas (carcinoid tumor) of the thymus: A clinicopathologic analysis of 80 cases. Am J Clin Pathol. 2000;114(1):100-10. doi: 10.1309/3PDN-PMT5-EQTM-H0CD
- Shah MH, Goldner WS, Benson AB, et al. Neuroendocrine and adrenal tumors, version 2.2021. JNCCN J Natl Compr Cancer Netw. 2021;19(7):839-67. doi: 10.6004/jnccn.2021.0032
- Ose N, Maeda H, Inoue M, et al. Results of treatment for thymic neuroendocrine tumours: multicentre clinicopathological study. Interact Cardiovasc Thorac Surg. 2018;26(1):18-24. doi: 10.1093/icvts/ivx265
- Wick MR, Scheithauer BW, Weiland LH, et al. Primary thymic carcinomas. Am J Surg Pathol. 1982;6(7):613-30. doi: 10.1097/00000478-198210000-00003
- Lau J, Ioan Cvasciuc T, Simpson D, et al. Continuing challenges of primary neuroendocrine tumours of the thymus: A concisereview. Eur J Surg Oncol. 2022;48(12):2360-8. doi: 10.1016/j.ejso.2022.07.017
- Lang M, Hackert T, Anamaterou C. Long-term effect of everolimus in recurrent thymic neuroendocrine neoplasia. Clin Endocrinol (Oxf). 2021;95(5):744-51. doi: 10.1111/cen.14572
- Yliaska I, Tokola H, Ebeling T, et al. Thymic neuroendocrine tumors in patients with multiple endocrine neoplasia type 1. Endocrine. 2022;77(3):527-37. doi: 10.1007/s12020-022-03099-4
- Kulke MH, Lenz HJ, Meropol NJ, et al. Activity of sunitinib in patients with advanced neuroendocrine tumors. J Clin Oncol. 2008;26(20):3403-10. doi: 10.1200/JCO.2007.15.9020
- Pulido GE, Castellano DE, Garcia-Carbonero R, et al. PAZONET: Results of a phase II trial of pazopanib as a sequencing treatment in progressive metastatic neuroendocrine tumors (NETs) patients (pts), on behalf of the Spanish task force for NETs (GETNE) – NCT01280201. J Clin Oncol. 2012;30(15 Suppl.):4119. doi: 10.1200/jco.2012.30.15_suppl.4119
- Wang S, Gu Z, Zhu L, et al. Genetic insights into thymic carcinomas and thymic neuroendocrine neoplasms denote prognosis signatures and pathways. Chin Med J (Engl). 2023;136(22):2712-21. doi: 10.1097/CM9.0000000000002852
- Barroso-Sousa R, Lerario AM, Evangelista J, et al. Complete resolution of hypercortisolism with sorafenib in a patient with advanced medullary thyroid carcinoma and ectopic ACTH (adrenocorticotropic hormone) syndrome. Thyroid. 2014;24(6)1062-6. doi: 10.1089/thy.2013.0571
- Miyata R, Hamaji M, Omasa M, et al. The treatment and survival of patients with postoperative recurrent thymic carcinoma and neuroendocrine carcinoma: a multicenter retrospective study. Surg Today. 2021;51(4):502-10. doi: 10.1007/s00595-020-02102-7
- Girard N. Neuroendocrine tumors of the thymus: The oncologist point of view. J Thorac Dis. 2017;9(Suppl. 15):S1491-500. doi: 10.21037/jtd.2017.08.18