Кистозная форма билиарной атрезии. Опыт лечения

Обложка
  • Авторы: Борисова И.И.1,2, Каган А.В.1,2, Караваева С.А.2,3, Котин А.Н.1,2
  • Учреждения:
    1. Федеральное государственное бюджетное образовательное учреждение высшего образования «Первый Санкт-Петербургский государственный медицинский университет имени академика И.П. Павлова» Министерства здравоохранения Российской Федерации
    2. Санкт-Петербургское городское бюджетное учреждение здравоохранения «Детский городской многопрофильный клинический специализированный центр высоких медицинских технологий»
    3. Федеральное государственное бюджетное образовательное учреждение высшего образования «Северо-Западный государственный медицинский университет имени И.И. Мечникова» Министерства здравоохранения Российской Федерации
  • Выпуск: Том 10, № 1 (2020)
  • Страницы: 17-24
  • Раздел: Оригинальные исследования
  • URL: https://journals.rcsi.science/2219-4061/article/view/123433
  • DOI: https://doi.org/10.17816/psaic603
  • ID: 123433

Цитировать

Полный текст

Аннотация

Обоснование. Кистозная форма билиарной атрезии — редкая форма атрезии желчевыводящих путей, которая является относительно благоприятным вариантом порока и может быть диагностирована антенатально. На практике важно не только заподозрить этот диагноз, но и дифференцировать этот вариант нарушения развития наружных желчных протоков от кисты общего желчного протока. Это связано с различием в подходах и методах хирургического лечения кист холедоха и билиарной атрезии. Облитерация (атрезия) желчных протоков при отсутствии своевременного хирургического вмешательства быстро приводит к прогрессированию цирроза печени и развитию печеночной недостаточности. Методом выбора в лечении билиарной атрезии является операция Kasai, часто носящая паллиативный характер, но позволяющая отсрочить время до трансплантации печени. Киста общего желчного протока редко требует раннего хирургического лечения, а риск формирования цирроза печени значительно ниже. Хирургическое вмешательство направлено на удаление кисты и восстановление тока желчи путем анастомозирования наружных желчных протоков с кишечником, что является радикальным способом лечения и приводит к выздоровлению ребенка. Внешняя схожесть при ультразвуковом исследовании плода и новорожденного ребенка кистозной формы билиарной атрезии желчных ходов с кистой общего желчного протока не всегда позволяет дифференцировать один порок от другого, что может привести к несвоевременной коррекции порока и неблагоприятному исходу.

Цель. Продемонстрировать редкий тип билиарной атрезии.

Материал и методы. За период с 2001 по 2019 г. в Детском городском многопрофильном клиническом специализированном центре высоких медицинских технологий города Санкт-Петербурга на лечении находилось 33 пациента с билиарной атрезией, кистозная форма выявлена только у двух больных. Оба ребенка первоначально трактовались как пациенты с кистой холедоха. Дети были оперированы в возрасте 2 и 3,5 месяцев. Первому пациенту выполнена операция Kasai, второму — наложен гепатикоеюноанастомоз.

Результаты. За время наблюдения (9 лет и 4 года) синтетическая функция печени в норме, показаний к трансплантации в настоящее время нет.

Заключение. При обнаружении у плода или новорожденного с неонатальной желтухой при ультразвуковом исследовании кистозного образования в воротах печени очень важно правильно и быстро провести дифференциальный диагноз между кистозной формой билиарной атрезии желчных путей и кистой холедоха.

Об авторах

Ирина Ивановна Борисова

Федеральное государственное бюджетное образовательное учреждение высшего образования «Первый Санкт-Петербургский государственный медицинский университет имени академика И.П. Павлова» Министерства здравоохранения Российской Федерации; Санкт-Петербургское городское бюджетное учреждение здравоохранения «Детский городской многопрофильный клинический специализированный центр высоких медицинских технологий»

Автор, ответственный за переписку.
Email: Zarvi@bk.ru

аспирант кафедры детской хирургии с курсом анестезиологии и реанимации; врач-детский хирург

Россия, Санкт-Петербург

Анатолий Владимирович Каган

Федеральное государственное бюджетное образовательное учреждение высшего образования «Первый Санкт-Петербургский государственный медицинский университет имени академика И.П. Павлова» Министерства здравоохранения Российской Федерации; Санкт-Петербургское городское бюджетное учреждение здравоохранения «Детский городской многопрофильный клинический специализированный центр высоких медицинских технологий»

Email: db1@zdrav.spb.ru

д-р мед. наук, профессор, заведующий кафедрой детской хирургии с курсом анестезиологии и реанимации; главный врач

Россия, Санкт-Петербург

Светлана Александровна Караваева

Санкт-Петербургское городское бюджетное учреждение здравоохранения «Детский городской многопрофильный клинический специализированный центр высоких медицинских технологий»; Федеральное государственное бюджетное образовательное учреждение высшего образования «Северо-Западный государственный медицинский университет имени И.И. Мечникова» Министерства здравоохранения Российской Федерации

Email: svetlana.karavaeva@szgmu.ru

д-р мед. наук, профессор, заведующий кафедрой детской хирургии; врач-детский хирург

Россия, Санкт-Петербург

Алексей Николаевич Котин

Федеральное государственное бюджетное образовательное учреждение высшего образования «Первый Санкт-Петербургский государственный медицинский университет имени академика И.П. Павлова» Министерства здравоохранения Российской Федерации; Санкт-Петербургское городское бюджетное учреждение здравоохранения «Детский городской многопрофильный клинический специализированный центр высоких медицинских технологий»

Email: alexey.kotin@mail.ru

канд. мед. наук, доцент кафедры детской хирургии с курсом анестезиологии и реанимации; врач-детский хирург

Россия, Санкт-Петербург

Список литературы

  1. Balistreri WF, Grand R, Hoofnagle JH, et al. Biliary atresia: current concepts and research directions. Summary of a symposium. Hepatology. 1996;23(6):1682-1692. https://doi.org/10.1002/hep.510230652.
  2. Govindarajan K.K. Biliary atresia: where do we stand now? World J Hepatol. 2016;8(36):1593-1601. https://doi.org/10.4254/wjh.v8.i36.1593.
  3. Lobeck IN, Sheridan R, Lovell M, et al. Cystic biliary atresia and choledochal cysts are distinct histopathologic entities. Am J Surg Pathol. 2017;41:354-364. https://doi.org/10.1097/PAS.0000000000000805.
  4. Sokol RJ, Shepherd RW, Superina R, et al. Screening and outcomes in biliary atresia: Summary of a National Institutes of Health workshop. Hepatology. 2007;46:566-581. https://doi.org/10.1002/hep.21790.
  5. Redkar R, Davenport M, Howard ER. Antenatal diagnosis of congenital anomalies of the biliary tract. J Pediatr Surg. 1998;33(5):700-704. https://doi.org/10.1016/s0022-3468(98)90190-7.
  6. Kim WS, Kim IO, Yeon KM, et al. Choledochal cyst with or without biliary atresia in neonates and young infants: US differentiation. Radiology. 1998;209(2):465-469. https://doi.org/10.1148/radiology.209.2.9807575.
  7. Mackenzie TC, Howell LJ, Flake AW, Adzick NS. The management of prenatally diagnosed choledochal cysts. J Pediatr Surg. 2001;36(8):1241-1243. https://doi.org/10.1053/jpsu.2001.25784.
  8. Suita S, Shono K, Kinugasa Y, et al. Influence of age on the presentation and outcome of choledochal cyst. J Pediatr Surg. 1999;34(12):1765-1768. https://doi.org/10.1016/s0022-3468(99)90308-1.
  9. Schooler GR, Mavis A. Cystic biliary atresia: A distinct clinical entity that may mimic choledochal cyst. Radiol Case Rep. 2018;13(2):415-418. https://doi.org/10.1016/j.radcr.2018.01.025.
  10. Caponcelli E, Knisely AS, Davenport M. Cystic biliary atresia: an etiologic and prognostic subgroup. J Pediatr Surg. 2008;43(9):1619-1624. https://doi.org/10.1016/j.jpedsurg.2007.12.058.
  11. Zhou LY, Guan BY, Li L, et al. Objective differential characteristics of cystic biliary atresia and choledochal cysts in neonates and young infants. JUM. 2012;31(6):833-841. https://doi.org/10.7863/jum.2012.31.6.833
  12. Hill SJ, Clifton MS, Derderian SC, et al. Cystic biliary atresia: a wolf in sheep’s clothing. Am Surg. 2013;79(9):870-872.
  13. Hsiao CH, Chang MH, Chen HL, et al. Universal screening for biliary atresia using an infant stool color card in Taiwan. Hepatology. 2008;47(4):1233-1240. https://doi.org/10.1002/hep.22182.
  14. Tang J, Zhang D, Liu W, et al. Differentiation between cystic biliary atresia and choledochal cyst: A retrospective analysis. J Paediatr Child Health. 2018;54(4):383-389. https://doi.org/10.1111/jpc.13779

Дополнительные файлы

Доп. файлы
Действие
1. JATS XML
2. Рис. 1. Пациент А. Картина ультразвукового исследования кистозного образования в воротах печени

Скачать (151KB)
3. Рис. 2. Пациент А. Схема операции. Киста диаметром 3,0 см, желчные протоки не проходимы. Выполнена операция Kasai

Скачать (170KB)
4. Рис. 3. Пациент Б. Магнитно-резонансная холангиография. В воротах печени киста 1,0 см, перипортальный фиброз

Скачать (286KB)
5. Рис. 4. Интраоперационная холецистохолангиография — контраст заполняет кисту и распространяется в долевые протоки печени

Скачать (141KB)
6. Рис. 5. Пациент Б. Схема операции. Кистозное образование в воротах печени 1,5 см, не сообщается с кишкой. Стенки кисты плотные 0,4 см. При рассечении выделилось небольшое количество светлой желчи. Наложен гепатикоеюноанастомоз

Скачать (137KB)

Согласие на обработку персональных данных с помощью сервиса «Яндекс.Метрика»

1. Я (далее – «Пользователь» или «Субъект персональных данных»), осуществляя использование сайта https://journals.rcsi.science/ (далее – «Сайт»), подтверждая свою полную дееспособность даю согласие на обработку персональных данных с использованием средств автоматизации Оператору - федеральному государственному бюджетному учреждению «Российский центр научной информации» (РЦНИ), далее – «Оператор», расположенному по адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А, со следующими условиями.

2. Категории обрабатываемых данных: файлы «cookies» (куки-файлы). Файлы «cookie» – это небольшой текстовый файл, который веб-сервер может хранить в браузере Пользователя. Данные файлы веб-сервер загружает на устройство Пользователя при посещении им Сайта. При каждом следующем посещении Пользователем Сайта «cookie» файлы отправляются на Сайт Оператора. Данные файлы позволяют Сайту распознавать устройство Пользователя. Содержимое такого файла может как относиться, так и не относиться к персональным данным, в зависимости от того, содержит ли такой файл персональные данные или содержит обезличенные технические данные.

3. Цель обработки персональных данных: анализ пользовательской активности с помощью сервиса «Яндекс.Метрика».

4. Категории субъектов персональных данных: все Пользователи Сайта, которые дали согласие на обработку файлов «cookie».

5. Способы обработки: сбор, запись, систематизация, накопление, хранение, уточнение (обновление, изменение), извлечение, использование, передача (доступ, предоставление), блокирование, удаление, уничтожение персональных данных.

6. Срок обработки и хранения: до получения от Субъекта персональных данных требования о прекращении обработки/отзыва согласия.

7. Способ отзыва: заявление об отзыве в письменном виде путём его направления на адрес электронной почты Оператора: info@rcsi.science или путем письменного обращения по юридическому адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А

8. Субъект персональных данных вправе запретить своему оборудованию прием этих данных или ограничить прием этих данных. При отказе от получения таких данных или при ограничении приема данных некоторые функции Сайта могут работать некорректно. Субъект персональных данных обязуется сам настроить свое оборудование таким способом, чтобы оно обеспечивало адекватный его желаниям режим работы и уровень защиты данных файлов «cookie», Оператор не предоставляет технологических и правовых консультаций на темы подобного характера.

9. Порядок уничтожения персональных данных при достижении цели их обработки или при наступлении иных законных оснований определяется Оператором в соответствии с законодательством Российской Федерации.

10. Я согласен/согласна квалифицировать в качестве своей простой электронной подписи под настоящим Согласием и под Политикой обработки персональных данных выполнение мною следующего действия на сайте: https://journals.rcsi.science/ нажатие мною на интерфейсе с текстом: «Сайт использует сервис «Яндекс.Метрика» (который использует файлы «cookie») на элемент с текстом «Принять и продолжить».